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Introducción
La echinococcosis esplénica (EE), causada por la etapa larvaria de Echinococcus granulosus, ocupa el tercer lugar en frecuencia de localización (2 a 6%); después del hígado (70 a 80%) y los pulmones (15 a 20%)1-9.
Si bien la afectación esplénica puede ser solitaria, también puede acompañar la afectación sincrónica de otros órganos, comúnmente en hígado y peritoneo, lo que puede observarse hasta en 30% de los casos1,3,10-13.
El primer caso fue descrito en 1790 por Bertelot, y la primera serie de casos que se publicó corresponde a Sabadini12.
Suele ser una enfermedad asintomática cuyo diagnóstico se plantea de forma incidental en el curso de un estudio de imágenes. Los escasos síntomas son dolor en el cuadrante superior izquierdo del abdomen secundaria a esplenomegalia; y eventualmente distensión abdominal3,9,14,15.
El tratamiento de la EE sigue siendo motivo de controversia, pues existe evidencia del uso de tratamiento médico, PAIR (Puncture, Aspiration, Injection, Re-Aspiration), combinaciones de ambos y cirugía. Y esta última opción, con y sin preservación del bazo; esplenectomía parcial y total, esplenectomía abierta y vía laparoscópica; con y sin uso de vacuna anti-neumocócica en casos de esplenectomía total8,11,16,17.
Objetivo de este estudio fue determinar morbilidad post-operatoria (MPO) y recurrencia en pacientes intervenidos quirúrgicamente por EE.
Metodología
El reporte de este estudio fue escrito siguiendo la propuesta MInCir para el reporte de estudios observacionales descriptivos18.
Centro
El estudio fue realizado en Clínica RedSalud Mayor Temuco, en el período enero de 2000 y diciembre de 2018 (19 años).
Participantes
Se incluyeron todos los pacientes portadores de EE, intervenidos quirúrgicamente, de forma consecutiva, en el período e institución antes señalado, por el primer autor (CM). No se consideraron exclusiones.
Tamaño de muestra
Se trabajó con la totalidad del universo de pacientes con EE intervenidos quirúrgicamente en el período e institución señalada. Por ende, no se realizó estimación de tamaño de la muestra.
Protocolo de estudio
Todos los pacientes fueron estudiados con pruebas diagnósticas generales, determinación de ELISA-IgE e IgG para E. granulosus, radiología simple de tórax, ultrasonografía abdominal y tomografía axial computarizada. Los quistes fueron clasificados de acuerdo con la propuesta de la Organización Mundial de la Salud-OMS19.
Variables
La variable resultado fue MPO (dicotomizada en sí/no y según propuesta de Clavien & Dindo20, medida en meses posterior a la cirugía. Otras variables de interés fueron: mortalidad y recurrencia. Se consideraron además algunas variables clínicas como: edad, sexo, diámetro y localización del quiste, cirugía realizada, y tiempo de seguimiento.
Protocolo quirúrgico
Todos los pacientes fueron intervenidos bajo anestesia general y vía laparotómica. En todos ellos se administró profilaxis antimicrobiana con cefazolina en dosis de 1 g cada 8 h, la que se mantuvo por 24 h. La vía de acceso más frecuente fue la laparotomía media supraumbilical; en algunos casos, se recurrió a una ampliación en “J” a la izquierda21. Una vez identificado el quiste, se procedió a rodear la lesión con compresas y luego se realizó punción evacuadora del quiste y exéresis de la germinal y vesícula hijas, lavando posteriormente la cavidad con solución de polivinilpirrolidona. Posteriormente, se realizó división del ligamento espleno-cólico y maniobra de Gómez y Gómez, para liberar el bazo del diafragma. En este momento se tomó la decisión de realizar esplenectomía o periquistectomía. Cuando la indicación fue esplenectomía, se procedió a la identificación, ligadura y sección del pedículo vascular esplénico. La cirugía finalizaba con la instalación de un drenaje siliconado en el hipocondrio izquierdo que se exteriorizaba por contrabertura.
Seguimiento
El seguimiento mínimo considerado fue de 18 meses. Este, se realizó mediante el estudio de las historias clínicas y certificados de defunción obtenidos del Registro Civil e Identificación.
Análisis estadístico
Utilizando el paquete estadístico Stata 11.0, se realizó un análisis exploratorio de los datos. Se aplicó estadística descriptiva con cálculo de porcentajes, medidas de tendencia central y dispersión.
Sesgos
Se enmascaró la recopilación de datos y se minimizaron los sesgos mediante el seguimiento completo de todos los casos durante un período mínimo de 18 meses (último caso reclutado), con excepción del fallecimiento de algún paciente.
Aspectos éticos
Se observaron las pautas éticas para la investigación en seres humanos definidas por la Declaración de Helsinki22.
Resultados
En el período estudiado se intervinieron quirúrgicamente 26 pacientes, con una mediana de edad de 41,5 años; 53,8% eran de sexo masculino. Además, el 46,2% de la serie presentaba algún tipo de co-morbilidad (Tabla 1).
Tabla 1 Hidatidosis esplénica. Distribución de variables clínicas de los pacientes en estudio (n = 26)
| Variable | n casos | % | |
|---|---|---|---|
| Co-morbilidades | |||
| Ninguna | 14 | 53,8 | |
| HTA | 6 | 23,0 | |
| DM II | 2 | 7,6 | |
| Cardiopatía | 1 | 3,9 | |
| EPOC | 1 | 3,9 | |
| Colelitiasis | 1 | 3,9 | |
| Embarazo | 1 | 3,9 | |
| Características ultrasonográficas | |||
| CE1 | 17 | 65,4 | |
| CE2 | 4 | 15,4 | |
| CE3 | 3 | 11,6 | |
| CE4 | 2 | 7,6 | |
| Otras localizaciones | |||
| Sólo bazo | 15 | 57,7 | |
| Hígado | 5 | 19,2 | |
| Peritoneo | 5 | 19,2 | |
| Renal | 1 | 3,9 | |
| Localización del quiste | |||
| Polo superior | 6 | 23,0 | |
| Polo inferior | 10 | 38,5 | |
| Hilio | 3 | 11,6 | |
| Totalidad del bazo | 7 | 26,9 | |
| Tipo de cirugía | |||
| Periquistectomía | 13 | 50,0 | |
| Esplenectomía | 13 | 50,0 | |
| Otras cirugías simultáneas | |||
| Ninguna | 15 | 57,7 | |
| Exéresis de quistes peritoneales | 5 | 19,2 | |
| Periquistectomía hepática | 5 | 19,2 | |
| Periquistectomía renal | 1 | 3,9 | |
HTA: Hipertensión arterial. DM II: Diabetes mellitus tipo II. EPOC: enfermedad pulmonar obstructiva crónica.
El tiempo de síntomas tuvo una mediana de siete meses (Tabla 2). La mayoría de los pacientes (69,2%) reportaron malestar o dolor leve en el hipocondrio izquierdo; el resto eran asintomáticos. El examen físico permitió verificar la presencia de una masa palpable en el cuadrante superior izquierdo del abdomen o esplenomegalia en 16 pacientes (61,5%).
Tabla 2 Hidatidosis esplénica. Distribución de variables clínicas de los pacientes en estudio (n = 26)
| Variable | Mediana | Mínimo - Máximo |
|---|---|---|
| Edad (años) | 41,5 | 18 - 75 |
| Diámetro del quiste (cm) | 14,5 | 5 - 30 |
| Tiempo síntomas (meses) | 7 | 4 - 10 |
| Tiempo quirúrgico (min) | 65 | 50 - 90 |
| Hospitalización (días) | 4,5 | 2 - 22 |
| Seguimiento (meses) | 94 | 18 - 206 |
Las pruebas de laboratorio general se encontraron dentro de valores normales y sólo destacaron los valores máximos del recuento total de leucocitos, bilirrubina total, fosfatasa alcalina y de ambas transaminasas (los que se registraron en algunos pacientes con hidatidosis hepática concomitante), así como de glicemia y creatinina en pacientes con co-morbilidades (Tabla 3).
Tabla 3 Hidatidosis esplénica. Distribución de variables de laboratorio en los pacientes en estudio (n = 26)
| Variable | Mediana | Mínimo - Máximo |
|---|---|---|
| Hematocrito (%) | 39,5 | 31 - 47 |
| Recuento de leucocitos (x UL) | 8450 | 6.000 - 15.600 |
| Recuento de plaquetas (x UL) | 200 | 140 - 350 |
| Creatinina (mg/dL) | 93 | 0,6 - 1,5 |
| Glicemia (mg/dL) | 1,0 | 80 - 150 |
| Bilirrubina total (mg/dL) | 0,9 | 0,5 - 1,3 |
| Fosfatasas alcalinas (U/L) | 207 | 100 - 840 |
| ASAT (U/L) | 19 | 8 - 143 |
| ALAT (U/L) | 20 | 5 - 182 |
| Protrombina (%) | 90 | 55 - 100 |
El 65,4% de las lesiones eran hipoecoicas o tipo CE1 de clasificación OMS (Tabla 1). La localización más frecuente de las lesiones fue el polo inferior del bazo (10 casos; 38,5%), seguida de compromiso total del bazo, en los que se encontró una víscera casi inexistente, comprimida por el quiste (7 casos; 26,9%) (Tabla 1).
Por otra parte, en 11 casos (42,3%), se verificó la existencia de quistes hidatídicos en otras localizaciones; destacando hígado y peritoneo (Tabla 1).
Se realizó esplenectomía en 50,0% de los casos (13 casos). En 11 casos (56,0%), fue necesario realizar otras cirugías de forma concomitante, sobre quistes de localización hepática y peritoneal (Tabla 1).
Las medianas del diámetro de los quistes, el tiempo quirúrgico y el tiempo de hospitalización fueron 14,5 cm; 65 min y 4,5 días, respectivamente (Tabla 2).
La MPO fue 11,5% (3 casos), las que fueron tipo I, II y IIIb de Clavien & Dindo (Tabla 4). No hubo mortalidad operatoria. Un paciente falleció durante el seguimiento (a los 64 meses), a los 80 años de edad, a consecuencia de una descompensación cardiovascular.
Tabla 4 Hidatidosis esplénica. Morbilidad post-operatoria de los pacientes en estudio (n = 26)
| Variable | n casos | % | |
|---|---|---|---|
| MPO | |||
| Sí | 3 | 11,5 | |
| No | 23 | 88,5 | |
| Causas de MPO | |||
| Atelectasia | 1 | 3,9 | |
| ISO | 1 | 3,9 | |
| Eventración | 1 | 3,9 | |
| MPO según Clavien | |||
| I | 1 | 3,9 | |
| II | 1 | 3,9 | |
| IIIb | 1 | 3,9 | |
| Recurrencia | |||
| Sí* | 1 | 3,9 | |
| No | 25 | 96,1 | |
MPO: Morbilidad post-operatoria. ISO: Infección del sitio operatorio.
*Recurrencia peritoneal, en paciente con hidatidosis esplénica y peritoneal concomitante.
De los pacientes esplenectomizados, en siete (53,8%), se administró vacuna anti-neumocócica; en tres de ellos (23,1%), se verificó bazo supernumerario que se conservó; y en los tres restantes no se realizó tratamiento adicional alguno.
Al desagrupar los casos tratados con esplenectomía (n = 13) vs. periquistectomía esplénica (n = 13); no se verificaron diferencias significativas en términos de MPO (un caso para el sub-grupo de esplenectomía vs. dos casos para el grupo periquistectomía).
Con una mediana de seguimiento de 94 meses, se verificó una recurrencia de 3,8%. Esto ocurrió en un paciente con hidatidosis esplénica y peritoneal concomitante (tratado con periquistectomía esplénica), y la recidiva fue a nivel peritoneal (Tabla 4). Fue diagnosticada a los 48 meses del postoperatorio y reintervenida a los dos meses de su diagnóstico.
Discusión
Comentarios sobre los resultados obtenidos
La equinococcosis representa aproximadamente el 65% de las lesiones quísticas del bazo2,7,13. Sin embargo, la localización esplénica representa sólo entre 0,5 y 8% de todas las localizaciones de la equinococcosis humana2,7,23.
El principal problema en el diagnóstico de la EE es diferenciarla de otras lesiones quísticas del bazo, cuyo aspecto imagenológico puede ser similar, como quiste epidermoide, absceso, hematoma, neoplasia quística del bazo, etc.9,24.
Dada la escasa sintomatología, la EE suele cursar asintomática por largos períodos (hasta 20 años), siendo su diagnóstico habitualmente producto de un hallazgo en un estudio de imágenes, lo que explica su gran diámetro en una importante proporción de los casos12,25-27. Esto fue similar a lo verificado en nuestros pacientes, en los que tuvimos 30,8% de diagnóstico por hallazgos y con una mediana de diámetro de 14,5 cm (con 50% de los quistes con diámetros sobre los 14,5 cm).
Los hallazgos ultrasonográficos suelen ser de masas únicas, homogéneamente anecoicas. Ocasionalmente, tienen patrón sólido, el que puede corresponder a membranas infectadas. En la tomografía axial computarizada se suelen apreciar lesiones de menor atenuación que el bazo circundante, ocasionalmente con focos de calcificación. Además, proporciona información adicional (como otras localizaciones de hidatidosis)24. En nuestra experiencia constatamos que 65,4% de los quistes eran lesiones anecoicas.
La concomitancia con otras lesiones hidatídicas abdominales se describe hasta en 30%1,3,10-13,27; en nuestra experiencia fue de 42,3%.
El tratamiento sigue siendo quirúrgico, destacando el rol de la esplenectomía (ya sea total o parcial), la evidencia la avala en términos de número de pacientes intervenidos y por los resultados obtenidos en términos de MPO, mortalidad y recurrencia1,3,5,8,11,14,15,25,28,29. Un resumen de las series más numerosas se puede apreciar en la Tabla 5. En ésta se puede constatar que la mayor parte de las series realizaron esplenectomía en mas de 70% de los casos, lo que contrasta con nuestra experiencia, pues recurrimos a la exéresis del bazo sólo en 56% de los casos. Existen series numéricamente interesantes de EE, cuyos resultados fueron mezclados con hidatidosis de otras localizaciones. Lamentablemente, los autores no desagruparon los datos por localización, por lo que no pudieron ser incorporados en esta tabla4,6.
Tabla 5 Hidatidosis esplénica. Resumen de las series más numerosas publicadas desde 1990
| Autor (año) | País | n casos | Esplenectomía (%) | Hospitalización (días)* | MPO (%) | Mortalidad (%) | Seguimiento (meses)* | Recurrencia (%) |
|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
| Tarcoveanu (2002)32 | Rumania | 28 | 92,9 | 13,3 | 23,2 | 0,0 | NR | 7,1 |
| Dar (2002)3 | India | 26 | 100,0 | 8,0 | 23,1 | 3,8 | 84,0 | 3,8 |
| Ousadden (2010)31 | Marruecos | 23 | 39,1 | 23 | 34,8 | 0,0 | NR | 8,7 |
| Ben Ameur (2015)16 | Túnez | 21 | 57,1 | NR | 9,5 | 0,0 | 36,0 | 0,0 |
| Culafic (2010)28 | Serbia | 20 | 65,0 | NR | 10,0 | 5,0 | NR | NR |
| Atmatzidis (2003)39 | Grecia | 19 | 57,9 | 16,0 | 26,3 | 5,2 | 52,0 | 15,8 |
| Ozogul (2015)11 | Turquía | 17 | 70,6 | 9,2 | 17,6 | 5,9 | NR | NR |
| Eris (2013)15 | Turquía | 16 | 100,0 | 4,0 | 12,5 | 0,0 | NR | 0,0 |
| Herrera Merino (1991)5 | España | 16 | 100,0 | NR | 25,0 | 0,0 | NR | NR |
| Durgun (2003)14 | Turquía | 14 | 78,6 | 9,8 | 35,7 | 0,0 | NR | 0,0 |
| Ozdogan (2001)8 | Turquía | 14 | 85,7 | NR | 28,6 | 0,0 | NR | NR |
| Safioleas (1997)29 | Grecia | 14 | 78,6 | 15,0 | 21,4 | 7,1 | NR | 0,0 |
| Arikanoglu (2012)1 | Turquía | 11 | 72,7 | 8,7 | 36,4 | 0,0 | 26,4 | NR |
*Promedio de las series. NR: No reportado. Existen series numéricamente interesantes de EE, cuyos resultados están mezclados con hidatidosis de otras localizaciones; y los autores no desagruparon los datos por localización, por lo que no pudieron ser incorporados en esta tabla4,6.
Respecto de MPO, mortalidad y recurrencia, en nuestros pacientes constatamos 12,0; 0,0 y 4,0%, respectivamente (con una mediana de seguimiento de 95 meses), cifras que se pueden considerar muy adecuadas respecto de las series de mayor tamaño (Tabla 5), en las que nueve de las 13, reportaron MPO entre 23,1 y 36,4%; cinco de las 13, reportaron mortalidades entre 3,8 y 7,1% y cinco de las 13 no reportan su recurrencia. Y de las ocho restantes (la mayoría con seguimientos muy cortos), en cuatro series se reportan recurrencias entre 3,8 y 15,8%.
Figura 1 Imágenes tomográficas de paciente con quiste hidatídico hepático y esplénico (este último abscedado).
Figura 2 Especímen quirúrgico de quiste esplénico y bazo (A). Imagen quirúrgica de paciente con gran quiste esplénico abscedado drenado (B).
Existe evidencia que la esplenectomía no se asocia a mayor MPO, mortalidad ni recurrencia respecto de tratamiento conservador15,30; por el contrario, hay algunas series comparativas en las que se constató lo opuesto8,31,32.
Por otra parte, cabe señalar, que existe experiencia con esplenectomía parcial laparoscópica33 y robótica34; pero se trata sólo de reportes de casos aislados, con escaso seguimiento y conversiones de hasta 50%35,36.
También existe evidencia de tratamientos percutáneos como cirugía con preservación esplénica en reportes de casos, con cortos períodos de seguimiento, y necesidad de esplenectomía en el post-operatorio mediato37,38.
En general, no utilizamos quimioprofilaxis con albendazol para disminuir la probabilidad de recidiva, pre ni post-operatoria. Hace algunos años aportamos evidencia experimental respecto de la falta de eficacia al administrar quimioprofilaxis anti-parasitaria en el pre-operatorio, midiendo las concentraciones intraquísticas del sulfóxido de albendazol y la viabilidad de los protoescólex en pacientes tratados con albendazol39; y una alta recidiva observada en pacientes con echinococcosis abdominal intervenidos y pese a recibir en el post-operatorio albendazol durante tres meses40.
Novedad de la propuesta
Se trata de una casuística unicéntrica y regional, de un número considerable de casos respecto de la evidencia existente en la literatura médica, cuyos resultados en términos de MPO, mortalidad y recurrencia (con seguimientos apropiados), son adecuados considerando la magnitud y complejidad de la enfermedad.
